Caso clínico

• Paciente do sexo feminino, 22 anos, diagnosticada com neoplasia pseudopapilar de cauda pâncreas (Tumor de Frantz)
• Submetida a pancreatectomia corpo-caudal + esplenectomia + linfadenectomia videolaparoscópica. Drenagem da loja esplênica e do coto pancreático com Blake 19.
• Recebeu alta no 4º PO.
• 15 dias depois retorna com dor abdominal, febre e leucocitose.
• TC de abdômen revela coleção retrogastrica em contato com a margem de ressecção do pâncreas (Figuras 1 e 2).

Conduta

Após reunião multidisciplinar foi indicada a drenagem endoscópica através da colocação de prótese de aposição luminal guiada por ecoendoscopia. Para o procedimento foi utilizada prótese Hot Axios (Boston Scientific).

Evolução pós-operatória

• Liberada dieta líquida no 1º. PO;
• Manutenção de antibioticoterapia;
• Revisão endoscópica precoce no 3º. PO para limpeza e retirada de restos necróticos;
• Retirada do dreno abdominal;
• Alta hospitalar;
• Retorno com 21 dias após drenagem. Retirada da axios.

Comentários

A drenagem de coleções fluidas peripancreáticas por ecoendoscopia com auxilio de próteses de aposição luminal é uma técnica que revolucionou o tratamento dessas condições, possibilitando uma drenagem segura, eficaz e muito mais ágil. A drenagem das coleções sem auxílio das próteses quentes LAMS é possível, porém muito mais trabalhosa. Necessitaria punção, dilatação do trajeto e colocação de próteses pigtail.

A principal complicação que vemos na drenagem com LAMS é o risco de sangramento, que geralmente ocorre tardiamente devido corrosão do tecido retroperitoneal perigastrico pela extremidade da prótese quando ocorre regressão da cavidade (3 a 4 semanas em média). Alguns autores advogam a passagem de prótese tipo duplo pigtail no interior da LAMS para minimizar esse evento adverso. No caso em questão a regressão total da coleção ocorreu em 3 semanas e foi possível retirar a prótese com segurança.

Clique nos temas para mais informações sobre Prótese metálica de aposição luminal (LAMS) e Stents de aposição de lúmen nas drenagens de coleções fluidas pancreáticas e risco de sangramento – onde estamos?.

Relato de caso

Masculino, 88 anos, aposentado, apresentando quadro demencial leve, assintomático, foi encaminhado ao serviço de endoscopia após a ingestão acidental de sua prótese dentária fixa. O incidente ocorreu há 15 dias, sem eliminação do objeto nas fezes desde então. Ele buscou atendimento na unidade de emergência de sua cidade, onde uma radiografia revelou a presença do objeto na topografia da fossa ilíaca direita (foto 1). Ao exame físico, não havia alterações relevantes com palpação do abdome inocente.

Após preparo colônico com manitol e a realização de uma nova radiografia, que não apontou qualquer mudança na posição inicial da prótese dentária desde a admissão, o paciente foi submetido a colonoscopia. Até a intubação cecal o corpo estranho não foi encontrado, com presença de doença diverticular no hemicólon esquerdo (foto 2 e 3).

Percorridos cerca de 15 cm do íleo distal, a prótese dentária foi localizada. Com o auxílio de uma alça multifilamentar, foi possível mobilizá-la e, em seguida, capturar o corpo estranho impactado, trazendo-o até o ceco (vídeo 1). A remoção cuidadosa através dos cólons foi realizada com insuflação máxima e manobras delicadas nas angulações até a extração por via retal. Durante todo o procedimento, utilizou-se CO2 como gás insuflador e foi administrado antiespasmódico (escopolamina). Na revisão pós-remoção, não havia laceração da mucosa ou sinais de perfuração nos segmentos avaliados.

A prótese mediu 3 cm sendo composta por 5 dentes com três espiculas de superfície pontiaguda (pinos de fibra de vidro), tornando o segmento envolvido na impactação vulnerável a perfuração. (vídeo 2).

Clique aqui para visualizar outro caso de corpo estranho tratado por colonoscopia.

Discussão

A ingestão de corpos estranhos (CE) afeta diversos grupos etários e pode ser extremamente desafiador. Na maioria dos casos (quase 80%), não é necessária uma intervenção invasiva, já que os corpos estranhos passam pelo trato gastrointestinal (TGI) sem agravos. No entanto, cerca de 20% dos pacientes podem enfrentar complicações relativa a migração de objetos ao longo do trajeto pelo TGI, incluindo impactação (com ou sem obstrução), formação de fístulas, abscessos, sangramento e perfuração. Esta última, embora seja extremamente rara, ocorrendo em até 1% dos casos, é a complicação mais temida e potencialmente grave. 

Desde o primeiro relato em 1972 da remoção bem-sucedida de um CE usando um endoscópio flexível por McKechnie et al, este método continua a evoluir. A técnica endoscópica representa uma abordagem segura e minimente invasiva, com baixa morbidade e taxa de sucesso na remoção próximo a 95%. 

Entre os grupos com risco aumentado para ingestão acidental de corpos estranhos estão crianças, idosos, pessoas com transtornos psiquiátricos, aqueles sob intoxicação (alcoólica/entorpecentes), além dos indivíduos encarcerados (proposital para ganho secundário). Adultos e idosos, como no relato do caso, com problemas bucais e dentários (p. ex. usuários de próteses), estão particularmente expostos a ingestão acidental de CE devido a dificuldades mastigatórias e à redução da sensibilidade da cavidade oral.    

Os segmentos do TGI mais expostos à perfuração por CE são aqueles estreitados e com angulações naturais. Por essa razão possuem risco aumentado os esfíncteres esofágicos superior e inferior, o piloro, o duodeno, a válvula ileocecal, o apêndice e o cólon sigmoide. Quando o objeto ultrapassa o canal pilórico o intestino delgado se torna particularmente vulnerável devido ao seu lúmen ser relativamente reduzido. Pacientes com histórico cirúrgico abdominal (com anastomoses/aderências), doença diverticular, bem como massas intra-abdominais, merecem atenção especial.  

Existem diretrizes claras para as indicações de intervenções endoscópicas quando o objeto se encontra no trato gastrointestinal proximal ao ligamento de Treitz. No entanto, atualmente, há evidências limitadas sobre o papel da colonoscopia após a migração distal de corpos estranhos para o íleo e cólon, assim como escassos protocolos sobre o manejo para remoção desses objetos. 

Quando optado pelo tratamento conservador, em assintomáticos, o monitoramento por até uma semana pode ser realizado, visto que a maioria dos corpos estranhos ingeridos é excretada sem intercorrências pelo trato digestivo. A radiografia seriada a cada 72 horas é uma estratégia para acompanhar a progressão do CE ao longo do TGI. 

As indicações para a intervenção cirúrgica após ingestão de corpos estranhos incluem: (1) falha na remoção endoscópica, (2) inaptidão do paciente para endoscopia, (3) presença de complicações graves (perfuração, sangramento maciço, sinais de peritonite, abscessos cavitários, etc.). 

Avaliar as características do corpo estranho ingerido como sua forma, quantidade, tamanho, superfície, consistência, mobilidade, entre outros, é crucial ao considerar a remoção colonoscópica, a fim de traçar uma estratégia terapêutica e prever possíveis complicações. Esse risco aumenta consideravelmente quando o objeto é alongado e possui uma superfície pontiaguda, como espinhas de peixe, ossos de galinha ou palitos de dente. Há uma variedade de dispositivos disponíveis para auxiliar a extração, e a escolha deve ser feita após análise minuciosa das peculiaridades do corpo estranho. Estes dispositivos incluem CAPs (rígidos, flexíveis, plásticos, de látex), alças e pinças de diferentes tamanhos e formatos, rede coletora (Roth Net), overtube, fio guia, entre outros. A radiografia e a tomografia de abdome são importantes para definir o posicionamento do CE ao longo do TGI, se possível, deve ser realizado antes e após o preparo do cólon, para se certificar que não houve mudança do posicionamento do objeto. 

 Com relação ao intestino delgado a válvula ileocecal constitui uma barreira anatômica natural a progressão. A enteroscopia, quando disponível, pode ser utilizada para recuperar corpos estranhos nessa topografia. 

Conclusão

A abordagem endoscópica para remoção de corpos estranhos é uma alternativa segura e eficaz quando a intervenção se torna imperativa. Apesar de não estar isenta de riscos, sua natureza menos invasiva e traumática, em comparação com procedimentos cirúrgicos, a torna uma opção a ser considerada, especialmente para pacientes sem sinais de complicações, conforme exemplificado neste caso.

Referências

1. Descending colon perforation due to ingestion of Foreign Body. Christos Tepelidis et al. Journal List. Cureus. Oct 2023;
2. Small bowel perforation secondary to foreign body ingestion mimicking acute appendicitis. Ma, Tantan MSa; Zheng, Wentao BDb; An, Beiying MSa; Xia, Yan MDa; Chen, Geng MD.  Medicine July 2019;
3. Endoscopic removal of foreign bodies: A retrospective study in Japan. Kenji JL Limpias Kamiya  et al. World Journal of Gastrointestinal Endoscopy.  Jan. 2020;
4. Endoscopic foreign body retrieval from the caecum – A case report and push for intervention guidelines  Sharie Apikotoa, Helen Ballal, and Ruwan Wijesuriya Internal Journal of Surgery. Jan 2022;
5. Minimally invasive extraction of a Foreign Body from the small intestine using double baloon endoscopy. Nakamura ET AL.  Nagoya Journal of  Medincine Science. Feb. 2015;
6. The role of endoscopy in the management of patients with known and suspected colonic obstruction and pseudo-obstruction. M. Edwyn Harrison. GIE – Gastrointestinal endoscopy. April 2010;
7. Management of ingested foreign bodies and food impactions. ASGE Standards of Practice Committee. June 2011.

Como citar este artigo

Vieira B B. Remoção endoscópica de corpo estranho impactado no íleo distal: relato de caso e revisão da literatura. Endoscopia Terapeutica 2024 vol 1. Disponível em: https://endoscopiaterapeutica.net/pt/?p=18662

Paciente do sexo feminino, 4 anos de idade, apresentando episódios recorrentes de sangramento retal (hematoquezia) há 11 meses, sem instabilidade hemodinâmica ou necessidade de hemotransfusão. Histórico atual de intolerância à lactose, sem outras doenças crônicas ou cirurgias. Apesar da exclusão de lacticínios e derivados da dieta, os episódios de sangramento persistiram.
Realizou colonoscopia, ambulatorialmente, onde foi identificado um pólipo pediculado lobulado no cólon descendente distal, com mucosa congesta e edematosa, coberta por fibrina e áreas hiperêmicas, com padrão de criptas tipo II de Kudo (Fig.1-2). O pólo cefálico tinha aproximadamente 3 cm de diâmetro, com um pedículo longo e largo (Fig.3-4). Foi realizada a polipectomia utilizando alça diatérmica, com ressecção completa em monobloco (Fig.5-6). Optou-se pelo fechamento do sítio da excisão com um endoclipe, sem complicações (Fig.7-8). Não houve achados adicionais nos demais segmentos estudados. O procedimento teve duração de 30 minutos, com alta da paciente após sua conclusão.

O exame anatomopatológico revelou tratar-se de uma lesão polipóide hiperplásica benigna, com estroma frouxo (Fig.9-10). As estruturas glandulares estavam hiperplásicas, variando de tamanho e ocasionalmente dilatadas cisticamente, sem apresentar atipias. O diagnóstico é compatível com pólipo hamartomatoso juvenil.

Revisão de literatura

As principais causas de hemorragia digestiva baixa, em crianças de 2 a 12 anos, incluem fissura anal, pólipo juvenil, enterocolite infecciosa e DII (Doença Inflamatória Intestinal). Mais raramente, podem estar relacionadas à úlcera retal solitária, duplicação intestinal, púrpura de Henoch-Schönlein, síndrome hemolítico-urêmica e malformação vascular colônica.

A presença de pólipo hamartomatoso juvenil solitário (esporádico), em crianças com menos de 10 anos de idade, tem incidência de até 2%. O termo “juvenil” refere-se ao tipo anatomopatológico do pólipo e não à idade de aparecimento. Apesar de serem infrequentes, também são descritos casos em adultos. Esses pólipos não são neoplásicos, apresentando histologicamente espaços císticos dilatados, inflamação, aumento da vascularização e áreas de destruição epitelial.

Distribuem-se por qualquer segmento colônico, com predileção pelo hemicólon esquerdo, sendo a topografia retossigmoidea a mais comum. O tipo pediculado é o mais frequente. Apesar da denominação “pólipos juvenis solitários”, eles podem ser únicos ou ocorrer em até 5 pólipos, sendo que 50% das crianças com essa condição apresentam mais de um pólipo. A verdadeira incidência de pólipos juvenis solitários é subestimada devido à sua apresentação clínica discreta e, geralmente, indolor, além da dificuldade do acesso a exame confirmatório.

O tipo pediculado é o mais frequente. Eventualmente, pode ocorrer torção no próprio eixo e autoamputação do pólipo, com consequente hemorragia, que pode ser volumosa.

Ao exame, o tamanho varia de 1 a 3 cm de diâmetro, com friabilidade associada, o que leva ao sangramento retal. Pode haver prolapso do pólipo através do ânus e, raramente, dor abdominal. Um terço das crianças apresenta-se com anemia microcítica em consequência do sangramento crônico, fato que pode induzir erroneamente o diagnóstico de doença inflamatória intestinal e postergar a solicitação da colonoscopia.

É essencial frisar que o pólipo hamartomatoso juvenil solitário difere da síndrome da polipose juvenil familiar (SPJ). A SPJ também é caracterizada pela presença de pólipos hamartomatosos contudo trata-se de uma doença genética autossômica dominante, causada por mutações nos genes SMAD4 e BMPR1A, que confere um risco aumentado de desenvolver câncer no trato gastrointestinal ao longo da vida. A SPJ abrange a Síndrome da Polipose Juvenil, a Síndrome de Peutz-Jeghers e a Síndrome do Tumor Hamartomatoso PTEN. O diagnóstico da SPJ requer o preenchimento de um dos seguintes critérios:

• 1) mais de 5 pólipos juvenis no cólon e/ou no reto;
• 2) múltiplos pólipos juvenis ao longo do trato gastrointestinal;
• 3) qualquer número de pólipos com história familiar presente.

A SPJ familiar é uma condição pré-neoplásica, distinguindo-se do pólipo hamartomatoso solitário, que é esporádico, benigno e apresenta baixo risco de malignização.

A colonoscopia é uma ferramenta amplamente utilizada em todo o mundo para diagnosticar sangramentos gastrointestinais baixos e, frequentemente, serve como método terapêutico em muitos desses casos. No entanto, os exames endoscópicos pediátricos apresentam particularidades que exigem cuidados mínimos essenciais, devendo ser realizados em hospitais que possuam serviços de pediatria e anestesia preparados, tendo assegurado o apoio multiespecialidades indispensáveis ao tratamento de possíveis complicações, sobretudo quando se pratica endoscopia terapêutica.  Além disso, o preparo adequado dos cólons é outro aspecto crucial, que pode representar um desafio, podendo atrasar ou adiar o acesso ao exame, diagnóstico e tratamento.

Como tratamento padrão, preconiza-se a remoção desses pólipos por via endoscópica, utilizando a técnica e os recursos adequados.

Conclusão

A investigação do sangramento corretal persistente em crianças com menos de 10 anos deve incluir a realização de colonoscopia. Na presença de um pólipo hamartomatoso juvenil esporádico, após a completa remoção, dado o baixo risco de transformação maligna, não há indicação de repetir a colonoscopia rotineiramente ou encaminhamento para aconselhamento genético, eliminando a necessidade de qualquer acompanhamento posterior adicional.

Referências

1. Yachha SK, Khanduri A, Sharma BC, Kumar M. Gastrointestinal bleeding in children. Journal of Gastroenteroly and Hepatology. 1996;11:903–907.
2. Colonoscopic finding in children with lower gastrointestinal complaints. Journal of Gastroenteroly and Hepatology. 2023 Nov 8;7(12):863-868.
3. Current role of colonoscopy in infants and young children: a multicenter study.  BMC Gastroenterology. 2019; 19: 149.
4. A solitary rectal juvenile polyp with chicken skin-like changes in the surrounding mucosa in an adult: A case report. Experimental and  Therapeutic Medicine. 2023 Apr; 25(4): 185.
5. Cancer risk and mortality in patients with solitary juvenile polyps—A nationwide cohort study with matched controls. United European Gastroenterology Journal. jul, 2023.
6. Figueiredo LZ, Martins BC. Síndrome da Polipose Juvenil. Endoscopia Terapêutica. 2022; vol 1. Disponível em: endoscopiaterapeutica.net/pt/assuntosgerais/sindrome-da-polipose-juvenil.

Como citar este artigo

Vieira BB. Pólipo hamartomatoso juvenil solitário pediátrico: relato de caso e revisão de literatura. Endoscopia Terapeutica 2024, Vol I. disponível em: https://endoscopiaterapeutica.net/pt/assuntosgerais/polipo-hamartomatoso-juvenil-solitario-pediatrico-relato-de-caso-e-revisao-de-literatura/

Paciente do sexo feminino, 61 anos, natural e residente em Maceió – AL, apresenta queixas dispépticas inespecíficas e realiza exames endoscópicos regularmente. Possui histórico de hipertensão arterial, anemia e tireoidite de Hashimoto e faz uso regular de anti-hipertensivos.

Ao exame endoscópico, destaca-se intensa atrofia de mucosa, predominantemente em fundo e corpo, com notável redução das pregas gástricas e presença de ilhotas de mucosa residual (pseudopólipos) no fundo. Observa-se uma linha delimitando a mudança do padrão mucoso na incisura e antro que se encontram normais. Adicionalmente, é identificado um pequeno pólipo séssil único no corpo médio, em parede anterior, medindo 4-5 mm, com superfície avermelhada e presença de vasos discretamente dilatados.

Vídeo da avaliação endoscópica à luz branca

Os resultados anatomopatológicos indicam mucosa normal do antro e incisura, com pesquisa de H. pylori negativa; no corpo, é evidenciada metaplasia intestinal leve e incompleta + atrofia glandular moderada, também com pesquisa de H. pylori negativa.

Exames laboratoriais revelam elevação da gastrina no valor de 190 pg/mL (VR até 115 pg/mL), anticorpo anti-célula parietal e anti-fator intrínseco reagentes, deficiência de ferro sérico 35 ug/dL (VR 50-170 ug/dL) e vitamina B12 130 pg/mL (VR 172 a 890 pg/mL). A ecoendoscopia para avaliação do pólipo mostra uma formação hipoecogênica e homogênea em segunda camada, mucosa profunda, passível de ressecção endoscópica, sem linfonodomegalia.

Diante das características da lesão, opta-se pela técnica de mucosectomia assistida por banda elástica, com ressecção completa do tumor em monobloco (utilizando o dispositivo Captivator EMR da Boston Scientific). A revisão do leito não demonstra sinais de lesão residual ou complicações imediatas (sangramento/perfuração), sendo o leito cruento fechado com um endoclipe (Resolution 360º da Boston Scientific). O procedimento, realizado ambulatorialmente, transcorreu sem intercorrências, com duração de 30 minutos, seguido de alta.

Vídeo da mucosectomia assistida por banda elástica

O anatomopatológico da peça confirma tratar-se de tumor neuroendócrino bem diferenciado (G2), com índice mitótico 2M/10 CGA, margens vertical (2 mm da lesão) e lateral livres, ausência de invasão perineural e angiolinfática, estadiamento patológico pT1a.

Discussão

A Gastrite Atrófica Metaplásica Autoimune (GAMA) é um termo empregado para caracterizar uma variante de gastrite crônica, predominantemente observada no sexo feminino. Caracteriza-se pela agressão imunomediada às células parietais gástricas, resultando na substituição dessas células por tecido mucoso atrófico e metaplásico. A GAMA pode estar associada a outras doenças autoimunes, sendo a tireoidite de Hashimoto e o diabetes mellitus tipo 1 as mais comumente observadas nesse contexto (Clique aqui para saber mais sobre Gastrite atrófica e suas classificações).

A destruição das células parietais leva à hipo/acloridria, que estimula a hipergastrinemia como resposta fisiológica à escassez de ácido clorídrico (HCl). O excesso de gastrina de forma crônica leva à hipertrofia e hiperplasia das células enterocromafins-like (ECL), com a possível influência de fatores genéticos nesse fenômeno. Essas modificações podem favorecer o surgimento de tumores neuroendócrinos gástricos (carcinoides). A suspeita e o correto reconhecimento dessas lesões são fundamentais para evitar ressecções inadequadas (polipectomia convencional). A elegibilidade da modalidade terapêutica empregada depende do tamanho da lesão, dos recursos disponíveis e da expertise do endoscopista.

Os tumores do tipo 2 apresentam um comportamento semelhante ao observado nos tumores do tipo 1. Geralmente, são multifocais e apresentam um comportamento predominantemente indolente. Podem estar associados à síndrome neuroendócrina múltipla (NEM tipo 1) e à síndrome de Zollinger-Ellison. No caso de tumores neuroendócrinos gástricos tipo 1 e 2 com diâmetro inferior a 2 cm, a ressecção endoscópica emerge como a terapia apropriada, através das técnicas de mucosectomia ou dissecção submucosa (ESD), a menos que existam fatores de mau prognóstico que indiquem o tratamento cirúrgico (Clique aqui para mais detalhes sobre tipos e graus de tumores neuroendócrinos).

A vigilância endoscópica subsequente é necessária a cada 6 a 12 meses, uma vez que esses pacientes continuam a manifestar alterações na mucosa pela hiperplasia de células enterocromafins-like (ECL), resultante da exposição prolongada à hipergastrinemia secundária à doença de base. 

Referências:

• JENSEN, P.J.; FELDMAN, M. Metaplastic (chronic) atrophic gastritis. Uptodate (https://www.uptodate.com/), 2023. 
• Park, Jason Y et al. “Review of autoimmune metaplastic atrophic gastritis.” Gastrointestinal endoscopy vol. 77,2 (2013): j.gie.
• Jonathan R Strosberg, MD, Alexandra Gangi, MD Staging, treatment, and post-treatment surveillance of non-metastatic, well-differentiated gastrointestinal tract neuroendocrine (carcinoid) tumors. Uptodate (https://www.uptodate.com/), 2023. 
• Roberto GA, Rodrigues CMB, Peixoto RD, Younes RN. Gastric neuroendocrine tumor: A practical literature review. World J Gastrointest Oncol 2020; 12(8): wjgo.v12.i8.850.

O complexo da esclerose tuberosa (CET) é uma doença genética autossômica dominante, que acomete 1 a cada 6.000-10.000 nascidos vivos (1). Ela acomete igualmente ambos os sexos e todas as raças e ocorre devido a mutações nos genes supressores tumorais TSC 1 ou TSC 2 (1). No entanto, embora seja uma doença autossômica dominante, cerca de 80% dos casos são por variantes “de novo”, sendo a mutação no gene TSC2 a mais comum (2).

O CET é caracterizado pelo desenvolvimento de uma variedade de tumores benignos envolvendo múltiplos órgãos, incluindo a pele, cérebro, rim, olhos, entre outros. O risco de tumores malignos também está aumentado nesse grupo de pacientes (3). No entanto a apresentação clínica é muito variável, mesmo dentro da mesma família (4). As lesões cutâneas são as mais comuns, estando presente em mais de 90% dos pacientes, incluindo máculas hipopigmentadas, angiofibromas faciais, placa de Shagreen, entre outras (1). As manifestações neuropsiquiátricas estão presentes na maioria dos pacientes também e são responsáveis por importante morbidade. Elas incluem epilepsia, déficit cognitivo e de aprendizado, autismo e alterações do comportamento, hamartomas glioneurais, nódulos subependimários e astrocitoma subependimário de células gigantes (5). A presença de angiomiolipomas e cistos renais é comum e podem levar ao desenvolvimento de insuficiência renal (1). Outros órgãos acometidos com menos frequência são os olhos, pulmão e coração.

Diagnóstico

O diagnóstico pode ser baseado em critérios clínicos e no teste genético. Para o diagnóstico clínico são necessários a presença de dois critérios maiores ou um maior e dois ou mais menores (tabela 1). Já o teste genético se baseia na pesquisa da mutação dos genes TSC1 e TSC2. Embora a presença da mutação confirme o diagnóstico, ela não presente na totalidade dos casos, sendo positiva em 75% a 90% dos pacientes (1).

CRITÉRIOS MAIORES	CRITÉRIOS MENORES
Placas hipomelanóticas (≥3, 5mm ou maior de diâmetro)	Lesões na pele “em confete”
Angiofibromas (≥3) ou placa fibrosa cefálica	Defeitos puntiformes no esmalte dentário
Fibroma ungueal (≥2)	Fibromas orais (≥2)
Placa de Shagreen	Manchas acrômicas na retina
Múltiplos hamartomas de retina	Múltiplos cistos renais
Túberes corticais (SNC)	Hamartomas não-renais
Nódulos subependimários (≥2)
Astrocitoma subependimário de células gigantes
Rabdomioma cardíaco
Linfangioleiomiomatose
Angiomiolipomas (≥2)

As lesões pancreáticas não são comuns e não estão incluídas nos critérios diagnósticos do complexo de esclerose tuberosa. No entanto, devido ao aumento na realização de exames de imagem abdominal, principalmente para seguimento das lesões renais, tem se observado um aumento no diagnóstico incidental das lesões pancreáticas, em especial os tumores neuroendócrinos (6).

Caso clínico

Paciente masculino, 35 anos, já com diagnóstico de esclerose tuberosa e teste genético positivo, com mutação no gene TSC 2, veio encaminhado para realização de ecoendoscopia devido ao achado de lesões císticas pancreáticas em ressonância de abdome durante seguimento de cistos renais. Além dos achados pancreáticos, o paciente possuía angiofibromas nasais, hamartomas na retina (imagem 1) e múltiplos cistos renais (imagem 2). Não era portador de distúrbios neuropsiquiátricos.

RNM

• presença de formação nodular heterogênea, predominantemente cística, com área de hipossinal em T2 de permeio, contornos lisos, localizada no aspecto posterior da cauda pancreática, medindo 20,8 x 15,8 mm.
• Outra pequena formação cística homogênea na face posterior do corpo pancreático, de contornos lisos, medindo 8 mm. Não se observa comunicação com o ducto pancreático principal (imagens 3 e 4).

Ecoendoscopia:

• Presença de lesão cística, com conteúdo hipoecoico e heterogêneo, sem componente sólido evidente e sem comunicação com o ducto pancreático principal, medindo 15,7 x 13,2 mm, localizada em cauda do pâncreas. Realizada punção ecoguiada com agulha FNA de 22G, não sendo possível aspirar todo o conteúdo do cisto (imagem 5, 6 e 7).
• Presença de outra pequena lesão cística, com conteúdo anecoico e homogêneo, sem componente sólido e sem comunicação com o ducto pancreático principal, medindo 8,1 x 7,0 mm, localizada em corpo (imagem 8). Não realizada punção ecoguiada.

Estudo anatomopatológico:

• Proliferação de células pequenas e monótonas, formando arranjos sólidos, em a meio grande quantidade de hemácias, apresentando discretíssimas atipias nucleares, índice mitótico muito baixo e citoplasma predominantemente eosinofílico com regiões de células claras.
• Os achados histopatológicos são sugestivos do diagnóstico de um processo neoplásico (neoplasia neuroendócrina? Carcinoma de célular acinares? Outros?). Sugere-se estudo imunohistoquímico na tentativa de maior detalhamento da lesão.

Imuno-histoquímica:

• Citoqueratina – Positivo
• Sinaptofisina – Positivo forte e difuso
• CD-56 – Positivo
• Ki-67 – Positivo (<2%)

O perfil imunohistoquímico é sugestivo de uma neoplasia neuroendócrina bem diferenciada de baixo grau.

Paciente foi encaminhado para avaliação cirúrgica, mas, devido ao tamanho da lesão, por se tratar de tumor não funcionante e por estar assintomático, foi optado pelo tratamento conservador, com seguimento por ressonância magnética.

Discussão:

Os tumores neuroendócrinos do pâncreas são raros e correspondem a 1%-3% de todas as neoplasias pancreáticas (6). A maioria deles ocorre de forma esporádica, entretanto cerca de 10% estão associados a síndromes genéticas, como neoplasia neuroendócrina múltipla do tipo 1 (mais comum), von Hippel Lindau, neurofibromatose tipo 1 e complexo de esclerose tuberosa (7).

A incidência dos tumores neuroendócrinos em pacientes com CET é de 1,8% – 9%, bem maior que na população em geral, que é de cerca de 0,003% (7,8). No entanto, algumas semelhanças entre as duas populações podem ser observadas, sendo a localização mais comum no corpo e cauda do pâncreas e a presença de tumores não funcionantes (7). Por outro lado, os pacientes com CET são mais jovens ao diagnóstico (26 anos x 56 anos) e apresentam uma maior proporção de lesões císticas (7). A mutação no gene TSC2 parece ser a mais associada à presença de tumores neuroendócrinos (8).

Embora os tumores neuroendócrinos pancreáticos não estejam entre os critérios diagnósticos do complexo da esclerose tuberosa e não exista indicação para o seu rastreamento nesse grupo de pacientes, deve-se estar atento para o seu diagnóstico na presença de lesão sólida ou cística, uma vez que ele representa o tumor pancreático mais comum em pacientes com CET (7).

Referências

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• Au KS, Williams AT, Roach ES, et al. Genotype/phenotype correlation in 325 individuals referred for a diagnosis of tuberous sclerosis complex in the United States. Genet Med 2007; 9:88.
• Curatolo P, Bombardieri R, Jozwiak S. Tuberous sclerosis. Lancet 2008; 372:657.
• Lyczkowski DA, Conant KD, Pulsifer MB, et al. Intrafamilial phenotypic variability in tuberous sclerosis complex. J Child Neurol 2007; 22:1348.
• Mizuguchi M, Takashima S. Neuropathology of tuberous sclerosis. Brain Dev 2001; 23:508.
• Kopadze S, Shoshiashvili I, Dumbadze A, et al. Neuroendocrine pancreatic tumor in a patient with dual diagnosis of tuberous sclerosis complex and basement membrane disease: A case report and review of the literature. Radiol Case Rep 2021;16:3581-3588.
• Larson AM, Hedgire SS, Deshpande V, et al. Pancreatic neuroendocrine tumors in patients with tuberous sclerosis complex. Clin Genet 2012;82:558-563.
• Mowrey K, Northrup H, Rougeau P, et al. Frequency, Progression, and Current Management: Report of 16 New Cases of Nonfunctional Pancreatic Tumor in Tuberous Sclerosis Complex and Comparison with Previous Reports. Front Neurol 2021;12:627672

Como citar este artigo

Retes FA. Alteração pancreática em paciente portador de complexo da esclerose tuberosa Endoscopia Terapeutica 2023 Vol 2. Disponível em: endoscopiaterapeutica.net/pt/alteracao-pancreatica-em-paciente-portador-de-complexo-da-esclerose-tuberosa/

Caso da vida real, que encontramos durante as agendas de Colonoscopia:

Homem, 60 anos, previamente hígido, sem comorbidades ou histórico familiar relevante para neoplasias do trato gastrointestinal, foi submetido a primeira colonoscopia para fins de rastreamento/prevenção do câncer colorretal obtendo o seguinte achado:

– Lesão plano-elevada de crescimento lateral (LST), do tipo granular homogênea (LST-G-H),  com superfície e vasculatura regulares à cromoscopia virtual com NBI, medindo cerca de 4cm, localizada no ceco (Paris 0-IIa / JNET 2A).

Diante de uma lesão deste tamanho é natural que surjam dúvidas acerca do tratamento ideal a ser oferecido ao paciente, especialmente naqueles que não dominam as técnicas avançadas de ressecção endoscópica, sobretudo a Dissecção Endoscópica da Submucosa (ESD).

Classificação das LST

• O termo LST foi originalmente proposto por Kudo et al e descreve um padrão de crescimento de tumores colorretais de diâmetro ≥10 mm, que tendem a se espalhar lateralmente com um menor eixo vertical. As LSTs podem ser classificadas em dois tipos: LST tipo granular (LST-G), com grânulos e nódulos na superfície do tumor, e LST tipo não granular (LST-NG), com superfície plana e lisa. A primeira pode ser subclassificada em duas: LST-G tipo homogênea (LST-G-H), com grânulos ou nódulos distribuídos de maneira uniforme na superfície do tumor, e LST-G tipo nodular mista (LST-G-M), com nódulos grosseiros e de tamanhos diferentes na superfície; a segunda também é subclassifcada em duas: LST-NG tipo pseudodeprimida (LST-NG-PD), quando há uma depressão no centro da lesão, e tipo LST-NG plano-elevada (LST-NG- F), sem depressão, ou seja, totalmente plana.

saiba mais sobre classificação macroscópica nesse post: clique aqui

Prevalência e localização das LST

• A frequência estimada das LSTs entre todos os tumores colorretais epiteliais, excluindo carcinomas avançados, varia na literatura, ficando em média 4,5%, porém, estudos mais recentes com maior casuística apontam para uma prevalência que pode alcançar até 12,3%.
• As LST-G são as mais prevalentes, respondendo por cerca de 65-70% de todas as LSTs. Enquanto as LST-G-H tendem a se localizar mais no cólon proximal, as LST-G-M acometem mais o reto e usualmente alcançam maiores diâmetros. Já as LST-NG são mais comumente encontradas no cólon transverso.

LST x risco de malignidade

• Cada subtipo tem características diferentes e únicas, o que requer uma decisão sobre a política de tratamento de forma individualizada.
• Mais da metade das lesões LST-G-H são adenomas, sendo rara a presença de carcinoma, ainda que atinjam grande diâmetro, porém, mesmo quando presente, tende a ser restrita a mucosa (Tis – intramucoso).
• Quanto as LST-NG, embora ambas, LST-NG-F e LST-NG-PD, sejam consideradas como subtipo, a segunda possui maior taxa de invasão submucosa mesmo em tamanhos pequenos, cuja natureza tende a ser multifocal, inclusive é o subtipo de maior risco entre todas as LSTs. Já as LST-NG-F apresentam baixo risco de invasão submucosa, e nos poucos casos presentes, tende a ser focal.

LST x escolha do tratamento endoscópico

• A ESD é amplamente utilizada no trato gastrointestinal superior, no entanto, devido às diferenças anatômicas e histológicas entre o cólon e o estômago, não é estabelecida como a técnica terapêutica padrão para tumores colorretais. Ademais, é fundamental levar em consideração, mesmo apesar dos avanços nos últimos anos, que a técnica de ESD ainda é bastante escassa na maior parte dos centros médicos, de forma que a escolha da técnica de tratamento endoscópico não pode causar mais dificuldades do que o problema em si.
• Quase todas as LST-G-H não invadem a submucosa. Apesar de maior comparada à ESD, quando bem executada, a taxa de recorrência após EPMR é baixa, sem preocupações clínicas relevantes, visto que quando ocorre é geralmente unifocal, diminuta e facilmente tratada em uma única sessão. Portanto, neste tipo morfológico, EMR e EPMR podem ser adotadas como primeira opção, sobretudo pelo seu maior perfil de segurança.
• Pelo fato das LST-NG-PD possuírem a maior taxa de invasão submucosa, mesmo em tamanhos pequenos, com uma natureza invasiva mais multifocal e com tendência de maior profundidade, independentemente se observada apenas em um local, a ressecção em bloco, principalmente por ESD, deve sempre ser considerada a primeira opção para permitir uma avaliação patológica mais fidedigna.
• Quanto as LST-G-M, a maioria das invasões submucosas acontecem abaixo do maior nódulo, porém, em até 17,1% delas ocorrem também focos de invasão fora do nódulo dominante (invasão multifocal). Como este tipo morfológico é o que alcança os maiores diâmetros, a ressecção em bloco por EMR é frequentemente considerada difícil. Por essas razões, quando se optar por realizar EPMR, faz-se necessário garantir a ressecção do nódulo dominante em peça única ou proceder ESD, a fim de obter diagnósticos patológicos precisos. Convém lembrar que as grandes LST-G-M se localizam mais frequentemente no reto, onde tanto o perfil de segurança quanto os desdobramentos de um tratamento endoscópico não curativo por impossibilidade de avaliação histológica (colostomia definitiva) favorecem a realização de ESD em detrimento da EPMR.
• As LST-NG-F apresentam risco bem menor de invasão submucosa quando comparadas às LST-NG-PD, em algumas séries até comparáveis ao risco das LST-G-H, logo, várias daquelas lesões podem ser curadas por tratamento endoscópico com EMR ou EPMR. No entanto, como o tamanho deste tipo morfológico está associado a uma maior possibilidade de invasão da submucosa, especialmente quando maiores que 30 mm de diâmetro, a ressecção em bloco por ESD também pode ser adotada se forem difíceis de remover em bloco por EMR.

Dicas de ouro para realizar uma EPMR

1. Gastar tempo suficiente avaliando a lesão a ser tratada.

Certifique-se de inspecionar a lesão a ser ressecada. Faça questão de passar tempo suficiente avaliando a morfologia da lesão de acordo com a classificação de Paris, bem como os padrões vasculares e glandulares. Não é perda de tempo, na verdade, você ganhará tempo decidindo a melhor forma de abordar a lesão! Preste atenção nas margens, pois elas podem se estender além da prega. Inspecione a lesão com luz branca de alta definição e cromoscopia convencional ou virtual. Uma avaliação minuciosa pode identificar lesões com possível invasão da submucosa e consequentemente aqueles pacientes que se beneficiarão da ressecção em peça única.

2. Não subestimar a relevância da posição da lesão.

Tenha uma boa posição com o aparelho retificado e relaxado. Posicione a lesão entre 5 e 6 horas no campo endoscópico. O aparelho e o acessório devem responder “um para um” aos movimentos das mãos, dos dedos e também das rodas. Trabalhar na melhor posição é extremamente eficaz em minimizar os riscos e maximizar o resultado da ressecção. Se um endoscópio de rigidez variável estiver sendo usado, aproveite o potencial de retroflexão da ponta. Posicione o paciente de forma que qualquer fluido ou pedaços ressecados se acumulem longe da lesão, para que o campo de trabalho seja mantido limpo e a visão ideal esteja preservada em caso de complicação.

3. Escolher bem a alça.

Dependendo da morfologia ou tamanho do pólipo, selecionar a alça mais adequada pode fazer a diferença no sucesso do procedimento e, portanto, nos resultados. Alças rígidas pequenas (10–20 mm) ou grandes (25–33 mm) que possuem fio trançado devem ser preferidas para EPMR e EMR em bloco, respectivamente. Por outro lado, alças monofilamentares podem ser a melhor opção para capturar lesões que possuem dificuldade em elevar, como recorrência após EMR ou situações que já houve tentativa de ressecção prévia. Use o aparelho como uma extensão de sua mão, colocando-o paralelo à parede. Adapte o corte ao plano da lesão, fragmento por fragmento. Quanto mais ângulo você criar entre a alça e a parede, maior a probabilidade de envolver a muscular própria. Feche bem a alça para manter a lesão no lugar antes de ressecá-la. Esteja ciente da possibilidade de fibrose submucosa resultante da coleta de biópsias anteriores, tentativas de ressecção prévia e LST-NG, pois nestas situações a apreensão da alça pode ser difícil, eventualmente necessitando de técnicas alternativas para a remoção da lesão

4. Não seja guloso!

Uma vez escolhida a técnica de EPMR, tenha em mente que o objetivo deve ser a remoção completa da lesão com a maior segurança possível. Para isso, a estratégia correta é fundamental: não faça a bolha submucosa toda de uma vez, em vez disso, faça injeções sucessivas seguidas do corte, preferencialmente no sentido proximal-distal; sempre que disponível, dê preferência a soluções viscosas, que garantam uma maior patência da bolha; utilize uma alça de menor tamanho (10-15 mm) para apreender a bolha formulada, além de facilitar, diminui o risco de perfuração quando se tenta apreender toda a lesão de forma inadvertida.

5. Não entrar em pânico com sangramento.

Quando ocorrer sangramento intraprocedimento (IPB), não entre em pânico – é apenas um sangramento. Embora seja verdade que só a experiência prática pode deixá-lo confiante perante o IPB, esteja preparado para abordá-lo sistematicamente, como faria com qualquer outro procedimento endoscópico. Antes de iniciar o procedimento você deve se certificar que seu conjunto de endoscopia está totalmente equipado e capaz de lidar com todos os tipos de IPB. Faça uso consciente de tudo o que puder, sem entrar em pânico. Use a bomba de lavagem para remover o sangue do tecido alvo e limpar o ponto em que você precisa intervir. Se você julgar que o vaso é pequeno (até cerca de 2 mm), você pode coagulá-lo de imediato com a ponta da alça em modo de “soft coagulation”. Por outro lado, se o vaso é maior que 2 mm, a utilização de uma pinça de coagulação é uma estratégia mais efetiva. Enquanto aguarda o acessório, caso esteja usando um cap acoplado a ponta do aparelho, utilize-o como um “dedo” e faça pressão sobre o vaso. Quando estiver pronto com seu dispositivo, use a bomba de água novamente para limpar a área, abra a pinça e apreenda o vaso, tracionando-o em sua direção (e para longe da parede) antes da coagulação. O uso de coagulação com plasma de argônio (APC) durante EMR deve ser minimizado, da mesma forma com os clipes hemostáticos, que devem ser utilizados quando você já tentou de tudo e o sangramento continua.

Diante do exposto, para o caso exemplificado acima, foi optado pela ressecção através da técnica de EPMR, tanto pelo tipo morfológico (LST-G-H) e características da superfície da lesão (JNET 2A), como também pela localização (ceco), que apresenta um risco maior de complicações.

Referências

1. Papparella L et al. Efficacy and safety of endoscopic resection techniques of large colorectal lesions: experience of a referral center in Italy. Eur J Gastroenterol Hepatol 2022; 34: 375–381.
2. Ishigaki T et al. Treatment policy for colonic laterally spreading tumors based on each clinicopathologic feature of 4 subtypes: actual status of pseudo-depressed type. Gastrointest Endosc 2020; 92: 1083-94.
3. Auriemma F and Repici A. Mistakes in endoscopic resection and how to avoid them. UEG Education 2017; 17: 27–29.

Como citar este artigo

Brasil G. Mais vale uma Mucosectomia de cólon em Piecemeal (EPMR) bem feita, do que uma tentativa de Mucosectomia En-bloc (EMR) frustrada – Dicas para realizar sem receios! Endoscopia Terapêutica 2023, Vol 2. Disponível em: endoscopiaterapeutica.net/pt/mais-vale-uma-mucosectomia-de-colon-em-piecemeal-epmr-bem-feita-do-que-uma-tentativa-de-mucosectomia-en-bloc-emr-frustrada-dicas-para-realizar-sem-receios/

Os clipes tipo “over the scope” têm a capacidade de apreender áreas mais amplas com maior força e atingindo camadas mais profundas da parede do trato digestório, como a camada muscular própria. Por estas características têm sido usados para fechamento de defeitos como perfurações e fístulas e também, para fechamento de leitos de ressecções. Além disso podem ser usados para fixação de stents e outros dispositivos. 

Recentemente alguns autores e mesmo diretrizes de sociedades como a ESGE têm advogado seu uso para hemostasia do TGI, em casos de ressangramento e sangramento persistente. A maior parte dos estudos trata do uso dos clipes “over the scope” no manejo de úlceras pépticas. No entanto há interesse crescente em seu uso para o sangramento do TGI inferior.

Há dois tipos de clipes “over the scope” disponíveis: o OTSC® clip (Ovesco Endoscopy AG, Tübingen, Germany) e o clipe Padlock (Steris Corporation). 

Nesta publicação vamos postar dois casos clínicos (com vídeos) em que os clipes foram utilizados com funções distintas: para o fechamento de uma fístula gastrocutânea persistente pós GTT e para hemostasia de cólon. À seguir há uma revisão da literatura existente.

Caso 1 – Fistula gastrocutânea persistente pós GTT

Paciente do sexo feminino, com 69 anos, portadora de neoplasia renal metastática, em vigência de tratamento quimioterápico. Paciente evoluindo com disfagia, inapetência e comprometimento importante do estado geral. Equipe de oncologia clínica indicou realização de GTT, realizada em junho de 2020. Paciente evoluiu com BBS (“Buried Bumper Syndrome”) precoce e o manejo realizado na ocasião foi o reposicionamento da sonda com sucesso (Figura 1).

No mês de Setembro de 2020 a paciente evoluiu com perda da GTT e na ocasião foi realizada troca por sonda de baixo perfil tipo button. Em outubro de 2020 a paciente iniciou um vazamento peri GTT importante associado a dermatite e, na ocasião foi optado pela remoção da sonda de GTT (Figura 2).

No início de Dezembro de 2020 o orifício da GTT ainda persistia aberto, e a primeira tentativa de manejo endoscópico foi realizada com escarificação do trajeto e uso de clipes convencionais, no entanto, não foi um procedimento que obteve sucesso no fechamento do orifício (Figura 3). 

No final de Dezembro optado por fechamento do orifício com uso de clipe Padlock (vídeo). A paciente teve boa evolução pós procedimento com parada de saída de secreção gastroentérica pelo orifício da GTT além de melhora expressiva da dermatite. A figura 4 mostra o aspecto endoscópico e abdominal quatro meses após o procedimento.

A Gastrostomia Endoscópica Percutânea (GEP) ou GTT é um procedimento extremamente comum nas rotinas endoscópicas e usualmente indicado para pacientes que necessitam de uma via nutricional alternativa, de médio e longo prazos. Após a remoção da sonda o orifício da gastrostomia geralmente fecha de forma espontânea em até 48-72h.

Nas situações em que o orifício não fecha após 4 semanas temos a chamada fístula pós GTT. Além dos problemas fisiológicos, bioquímicos (dermatite) e eventualmente infecciosos, a fístula gastrocutânea persistente promove sofrimento psicológico para os pacientes. O tratamento pode incluir desde abordagens mais simplificadas, com a remoção de debris e escarificação do orifício associada ao uso de clipes endoscópicos comuns até mesmo o tratamento cirúrgico com gastrorrafia. Outras opções incluem uso de adaptações da sutura endoscópica, trocartes de sutura, plugs de fístula e o uso de clipes tipo “over the scope”. 

Há dados escassos na literatura em relação ao tratamento endoscópico das fístulas gastrocutâneas persistentes pós GTT. O uso do clipe Padlock propiciou o fechamento da fístula com segurança, por meio minimamente invasivo.

Caso 2 – Sangramento digestivo baixo por ectasia vascular

Paciente do sexo feminino, 59 anos, com histórico de enterorragias de repetição, com necessidade de hemotransfusões, apresentando Hb 9,0 mg/dl. A paciente foi submetida a colonoscopia e TC de abdome com o achado de uma ectasia vascular na topografia do cólon descendente (Figuras 5 e 6). A paciente não relatava uso recente de AINEs.

Optado por uma primeira tentativa de abordagem da ectasia vascular com uso de clipe endoscópico convencional sem sucesso, com recidiva do sangramento. Optado, então por tratamento de resgate usando o clipe tipo “over the scope” Padlock (vídeos). O tratamento foi bem sucedido e houve recuperação dos níveis de hemoglobina sem recidiva do sangramento no período de seguimento (15 meses).

Como explicitado no início do texto, os clipes tipo “over the scope” devido ás suas características, se tornaram mais populares no manejo de defeitos da mucosa como perfurações agudas ou fístulas. O papel desses clipes na hemostasia mecânica do TGI vem ganhando interesse recente.

David Villaescusa Arenas e colaboradores avaliaram o uso desses dispositivos em uma análise retrospectiva de onze casos de sangramento por úlcera péptica recidivante ou persistente.  Os autores observaram 81,9% de sucesso técnico e 88,9% de sucesso clínico por protocolo, sem efeitos adversos. 

A ESGE e ACG já colocam os clipes tipo “over the scope” como alternativas para o resgate em caso de hemorragia de difícil controle ou recidivante, com bons resultados no que diz respeito às taxas de ressangramento.

Shannon Chan e Phillip Chiu conduziram um estudo clínico randomizado e multicêntrico internacional muito interessante e levantaram uma pergunta clínica instigante: seriam os clipes tipo “over the scope” opções interessantes para o tratamento primário das úlceras pépticas de grandes dimensões (> 1,5 cm)? Os autores compararam os desfechos entre pacientes tratados de forma convencional e com clipes tipo “over the scope”. Não houve diferença entre os grupos em relação às taxas de ressangramento (p=0.23 IC 95% 0.61-6.34) mortalidade (p=0.68 IC 95% 0.37-11.95), na permanência hospitalar ou na necessidade de hemotransfusão. Os autores fizeram ressalvas em relação à curva de aprendizagem para aplicação desses clipes e no eventual impacto que a experiência do expert pode ter em futuros estudos.

Há poucos estudos que tratam da hemostasia de cólon com o uso desses dispositivos, sendo que a maioria deles se refere a sangramento diverticular e relatos de casos, mostrando resultados promissores no que diz respeito às taxas de ressangramento e com taxas de complicações inferiores às dos tratamentos convencionais com hemostasia térmica, ligadura elástica e uso de clipes convencionais.

Os casos acima mostram duas situações em que houve falha do tratamento convencional e os clipes tipo “over the scope” foram usados com sucesso, “fechando a questão”.

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Referências:

1. Tang S-J. Endoscopic Management of Gastrocutaneous Fistula Using Clipping, Suturing, and Plugging Methods. Video Journal and Encyclopedia of GI Endoscopy (2014) 2, 55–60. http://dx.doi.org/10.1016/j.vjgien.2014.03.001.
2. Castro J, Cabral J. Pelosof A, Seraphim A, Zitron c.  Combined method for treating gastrocutaneous fistula after percutaneous endoscopic gastrostomy emoval Arq Gastroenterol 2021. v. 58(4): 571-2. doi.org/10.1590/S0004-2803.202100000-101
3. Villaescusa Arenas D, Rodríguez de Santiago E, Rodríguez Gandía MA, Parejo Carbonell S, Peñas García B, Guerrero García A et al. Over-the-scope-clip (OTSC®) as a rescue treatment for gastrointestinal bleeding secondary to peptic ulcer disease. Rev Esp Enferm Dig 2023;115(2):70-74
4. Chan S, Pittayanon R, Wang H-P, et al. Use of over-the-scope clip (OTSC) versus standard therapy for the prevention of rebleeding in large peptic ulcers (size ≥1.5 cm): an open-labelled, multicentre international randomised controlled trial. Gut 2023; 72:638–643. doi:10.1136/gutjnl-2022-327007
5. Gralnek IM, Stanley AJ, Morris AJ, et al. Endoscopic diagnosis and management of nonvariceal upper gastrointestinal hemorrhage (NVUGIH): European Society of Gastrointestinal Endoscopy (ESGE) Guideline-Update 2021. Endoscopy 2021;53:300-22. DOI: 10.1055/a-1369-5274 7.
6. Laine L, Barkun AN, Saltzman JR, et al. ACG Clinical Guideline: Upper Gastrointestinal and Ulcer Bleeding. Am J Gastroenterol 2021;116:899-17. DOI: 10.14309/ajg.0000000000001245
7. Estevinho M M, Pinho R, Gomes C, Correia J, Freitas T. Hemostasis of a bleeding inverted colonic diverticulum. Rev Esp Enferm Dig 2023:115(1):51-52. DOI: 10.17235/reed.2022.9019/2022

Como citar este artigo

Cardoso DMM. “Fechando a questão” com clipes tipo “Over the Scope”. Casos clínicos (com vídeos) e revisão da literatura. Endoscopia Terapêutica 2023, Vol 1. Disponível em:
endoscopiaterapeutica.net/pt/fechando-a-questao-com-clipes-tipo-over-the-scope-casos-clinicos-com-videos-e-revisao-da-literatura/

Relato de caso

Paciente de 50 anos de idade, obesa e diabética, iniciou quadro de mal estar, astenia e dor abdominal em hipocôndrio direito, sem perda ponderal, com piora progressiva ao longo de cerca de 40 dias. Na última semana a paciente evoluiu com síndrome colestática, com icterícia, colúria e acolia fecal e procurou pronto atendimento. Na investigação inicial foi verificada elevação de transaminases e enzimas canaliculares, além de hiperbilirrubinemia (15 mg/dL) às custas de bilirrubina direta.

Os exames de imagem (tomografia e ressonância magnética com colangiografia) evidenciaram dilatação de vias biliares intra-hepáticas (sobretudo à esquerda) com presença de espessamento na confluências dos ductos hepáticos, associada a estenose desta região, favorecendo a hipótese de um colangiocarcinoma hilar tipo IIIA de Bismuth-Corlette. Não havia sinais de metástases linfonodais ou à distância, nem invasões vasculares ou de outros órgãos, e a dosagem dos marcadores tumorais (CEA e Ca19.9) foram normais.

A equipe de cirurgia optou por drenagem transparieto-hepática para alívio da colestase com posterior programação cirúrgica de hepatectomia esquerda. Foi colocado um dreno transparietohepático de 12 fr no ramo posterior do hepático direito, com a extremidade distal internalizado para a luz duodenal (transpapilar), com alívio da icterícia.

A paciente foi então encaminhada para realização de procedimento endoscópico para diagnóstico histopatológico da lesão.

Ecoendoscopia

Primeiramente fizemos uma ecoendoscopia com punção da lesão do colédoco, com boa obtenção de material (foto).

Foto 1 – Imagem ecográfica da lesão

Foto 2 – punção ecoguiada

O resultado da punção evidenciou achados compatíveis com processo inflamatório agudo, acentuado, possivelmente com formação de abscesso, com abundante infiltrado neutrofílico, notando-se de permeio, ocasionais segmentos epiteliais mostrando alterações reativas evidenciadas pelo aumento da basofilia citoplasmática.

A paciente apresentou piora clínica evoluindo com quadro de febre, com leve elevação de bilirrubinas e leucocitose, sendo fechado diagnóstico de colangite e introduzida antibioticoterapia. 

Diante da piora clínica e da ausência do diagnóstico com punção ecoguiada foi optado pela realização de procedimento de CPRE com colangioscopia com Spyglass e biópsias da lesão.

Colangioscopia

Com o procedimento foi identificada, em topografia do colédoco proximal, presença de lesão intraductal elevada, de aspecto infiltrativo e inflamatório, com áreas de aspecto necrótico e presença de coágulos em sua superfície, que se estendia desde o colédoco proximal até próximo do ramo posterior do hepático direito, envolvendo o tronco do hepático esquerdo. Foram realizadas múltiplas biópsias com pinça SpyBite Max ®. Foi realizada também remoção do dreno transparietohepático e colocação de duas próteses biliares plásticas de 10 cm (10 Fr à direita e 8,5 Fr à esquerda), observando-se saída de grande quantidade de secreção purulenta após drenagem do hepático esquerdo.

Foto 3 – colangiografia demonstrando a estenose hilar

Foto 4 – colangiografia demonstrando o posicionamento do SpyGlass DS ®.

Foto 5 – aspecto final após colocação de próteses.

vídeo da colangioscopia

Anatomopatológico

A avaliação anatomopatológica das biópsias guiadas por colangioscopia demonstraram:

• áreas de necrose e tecido viável com alterações reativas acentuadas do revestimento epitelial e estroma;
• no estroma, edema, congestão vascular, proliferação de fibroblastos e infiltrado inflamatório misto acentuado, sem reação desmoplásica;
• revestimento epitelial aparece hiperplásico e reativo, recobrindo a superfície e organizado em túbulos regulares, com formação de segmentos serrilhados ou eventualmente com aspecto degenerativo em túbulos com abscesso intraluminal e necrose do tecido adjacente;
• epitélio viável apresenta atenuação celular e basofilia do citoplasma, mantendo polarização basal do núcleo, sem atipia nuclear.

O material foi enviado para análise imuno-histoquímica que evidenciou trechos de ulceração com crosta fibrino-leucocitária, intenso infiltrado inflamatório misto com plasmócitos, linfócitos e leucócitos polimorfonucleados, neoformação vascular e epitélio glandular adjacente com alterações reparativas, com o painel de marcadores demonstrado na foto 6.

Como comentários adicionais foi registrado o seguinte:

• ausência de neoplasia nesta amostra;
• observa-se borda de lesão ulcerada com importante infiltrado inflamatório misto, apresentando considerável componente plasmocitário;
• observam-se áreas que demonstram subset de plasmócitos IgG4 positivos com mais de 10 células por campo microscópico de grande aumento;
• nesta amostra não se observam outros fatores para diagnóstico morfológico de colangite por IgG4 como fibrose e alterações vasculares; neste caso, para firmar este diagnóstico é fundamental a correlação com dados clínicos, exames laboratoriais (como dosagem sérica de IgG4) e exames de imagem para definição diagnóstica. 

Foto 6 – tabela de marcadores da imuno-histoquímica.

Após o procedimento a paciente apresentou importante melhora clínica da dor e do quadro infeccioso.

A dosagem do IgG4 sérico foi negativa e, embora os achados da biópsia não apresentarem fibrose, o gastroenterologista assistente da paciente ficou inclinado a realizar um teste terapêutico com corticoterapia.

Discussão

A colangite associada ao IgG4 (CAI) é uma das manifestações de uma doença sistêmica autoimune que se caracteriza histologicamente com um infiltrado linfoplasmocítico com presença do IgG4.

As manifestações desta doença são amplas, podendo incluir a pancreatite autoimune do tipo 1, bem como nefrite tubulointersticial, sialoadenite, fibrose retroperitoneal e colangite esclerosante.

O diagnóstico depende de achados clínicos suspeitos, em conjunto com alterações em exames de imagem, dosagem sérica de IgG4 elevada e/ou presença de células positivas para IgG4 nas biópsias.

O espectro da colangite associada ao IgG4 envolve, em geral, estenoses biliareas intra e extra-hepáticas, e boa parte dos pacientes apresenta concomitantemente pancreatite autoimune do tipo 1 e níveis séricos elevados de IgG4. O uso empírico de corticoterapia pode ajudar a confirmar o diagnóstico se houver uma suspeição da doença. Alguns pacientes acabam sendo submetidos a ressecção cirúrgica por diagnóstico presumido de colangiocarcinoma.

Estudos descrevem uma alta associação entre a CAI e sintomas de icterícia obstrutiva, pancreatite autoimune, e aumento dos níveis séricos de IgG4 (1). A importância clínica da biópsia intraductal para o diagnóstico da CAI sempre foi visto como algo controverso antes da era da colangioscopia, com uma positividade para infiltrado linfoproliferativo para IgG4 (definido como mais do que 10 células positivas para IgG4 por campo de grande aumento) variando entre 18 e 88% e uma especificidade que se aproxima de 100% (1, 2-4). Até 10% dos pacientes com diagnóstico presumido de colangiocarcinoma e ausência de evidência de CAI que foram submetidos a ressecção em centros com experiência em cirurgia hepatobiliar são diagnosticados como doença hepatobiliar não maligna após a análise do espécime ressecado (5).

O tratamento empírico com corticoide pode ser utilizado para distinguir a CAI de outras causas de estenose biliar, porém realizado de forma seletiva e com acompanhamento próximo dos pacientes.

A colangite associada ao IgG4 pode mimetizar o colangiocarcinoma e boa parte destes pacientes apresentam elevados níveis de IgG4 sérico e segmentos longos de estenose biliar. Entretanto, em casos de obstrução hilar com dosagem sérica de IgG4 negativa, sem critérios definitivos para colangiocarcinoma a CAI deve ser considerada e a realização de biópsias guiadas por colangioscopia é atualmente o melhor método para obtenção de material para análise histopatológica para definição diagnóstica.

No caso apresentado, apesar da presença de mais do que 10 células positivas para IgG4 por campo de grande aumento na biópsia, a ausência de fibrose na espécime, bem como de outras manifestações sistêmicas associadas a doença por IgG4, gerou dúvida diagnóstica na equipe que acompanha a paciente. Nestes casos o tratamento empírico com corticoterapia pode ter grande importância propedêutica e terapêutica, devendo ser realizada em momento favorável, com o fator da colangite supurativa controlado e com uma boa drenagem biliar garantida.

Referências

1. Ghazale A, Chari ST, Zhang L, et al. Immunoglobulin G4-associated cholangitis: clinical profile and response to therapy. Gastroenterology 2008;134:706-715.
2. Naitoh I, Nakazawa T, Ohara H, et al. Endoscopic transpapillary intraductal ultrasonography and biopsy in the diagnosis of IgG4-related sclerosing cholangitis. J Gastroenterol 2009;44:1147-1155.
3. Kawakami H, Zen Y, Kuwatani M, et al. IgG4-related sclerosing cholangitis and autoimmune pancreatitis: histological assessment of biopsies from Vater’s ampulla and the bile duct. J Gastroenterol Hepatol 2010;25:1648-1655.
4. Zen Y, Nakanuma Y. IgG4 Cholangiopathy. Int J Hepatol 2012; 2012:472376
5. Baskin-Bey ES, Devarbhavi HC, Nagorney DM, et al. Idiopathic benign biliary strictures in surgically resected patients with presumed cholangiocarcinoma. HPB (Oxford) 2005;7:283-288
6. Zaydfudim VM, Wang AY, de Lange EE, Zhao Z, Moskaluk CA, Bauer TW, Adams RB. IgG4-Associated Cholangitis Can Mimic Hilar Cholangiocarcinoma. Gut Liver. 2015 Jul;9(4):556-60.

Como citar este artigo

Mendoça EQ. Colangite por IgG4 como diagnóstico diferencial do colangiocarcinoma hilar. Endoscopia Terapeutica 2023, Vol 1. Disponível em: https://endoscopiaterapeutica.net/pt/colangite-por-igg4-como-diagnostico-diferencial-do-colangiocarcinoma-hilar/

Com o advento da colangioscopia digital de operador único em 2015 (SpyGlass™), superando a dificuldade técnica dos antigos aparelhos “mother-baby” que dependiam de dois operadores, diversas foram as utilidades desta nova tecnologia na colangiopancreatografia retrógrada endoscópica (CPRE): avaliação intraductal de estenoses indeterminadas das vias biliares, direcionar a drenagem de segmentos acometidos por estenose, litotripsia intraductal de coledocolitíase e hepatolitíase.

Os cálculos complexos possuem preditores para falha de remoção das vias biliares pelo método convencional, sendo: 

• cálculos maiores que 1,5 cm;
• cálculos múltiplos (mais de 10); 
• cálculos com formatos em barril e longo;
• cálculos intrahepáticos; 
• anormalidades de colédoco distal (oblíquos, estreitos, angulados);
• papila duodenal peridiverticular;
• desproporção de tamanho do cálculo vs colédoco; 
• associados a estenoses benignas e malignas;
• alteração pós-cirúrgica do trato gastrointestinal alto

Seguindo os guidelines europeu e americano da ESGE e ASGE, após a falha de remoção convencional na CPRE, opta-se por dilatação balonada de grandes proporções (DBGP) da papila, que é definida de 12 a 20 mm, limitando-se até o diâmetro do colédoco distal, precedida de papilotomia prévia ou tática (saiba mais nesse post). Havendo a falha de extração após DBGP, os guidelines sugerem a litotripsia, que podem ser:

• mecânica através do basket reforçado “through the scope” (convencional) ou “out the scope” (também conhecido como litotriptor de emergência);
• intraductal com pulso eletro-hidráulico ou a laser através do uso de colangioscópio.

Caso Clínico

No vídeo a seguir, temos o caso de uma mulher jovem com coledocolitíase de 10 mm, com duas tentativas prévias de CPRE sem sucesso na remoção de cálculo devido a desproporção cálculo vs colédoco distal. Mesmo com papilotomia ampla prévia e dilatação balonada CRE até 18 mm, sem perda de cintura radiológica por fibrose de esfíncter, houve falha na apreensão do cálculo com basket trapezoid devido a impactação do cálculo em via biliar.

Neste caso, a abordagem cirúrgica seria difícil especificamente devido ao colédoco pouco dilatado, sendo optado por intervenção com colangioscopia (Spyglass) + litotripsia endoscópica a laser intraductal. Como resultado, a paciente evoluiu com alta no primeiro pós-operatório com resolução da retirada do cálculo, assintomática, podendo ser submetida a colecistectomia em seguida.

Discussão

Um estudo multicêntrico randomizado publicado na Endoscopy de Angsuwatcharakon et al. em 2019 comparou esses dois métodos, que permitia o crossover entre a litotripsia mecânica com basket de 30 mm (LithoCrush V, Olympus) e a litotripsia a laser (SpyGlass DS, Boston Scientific, com Dornier Medilas H Solvo, Wessling), chegando aos seguintes resultados:

• 476 pacientes pós-CPRE, com 32 falhas pós-DBGP, sendo randomizados 16 em cada grupo;
• Média do tamanho dos cálculos: 19.5 mm (5.63) no grupo laser vs 17.6 mm (3.37) no grupo litotripsia mecânica;
• Remoção completa na primeira tentativa foi maior na litotripsia laser vs mecânica (100% vs 63%, p < 0,01);
• Tempo de procedimento total foi menor no laser vs mecânica (83 vs. 66 min; P = 0.23);
• Tempo de remoção foi menor no laser vs mecânica (53 vs. 39 min; P = 0.26);
• Tempo de fluoroscopia e radiação menor no laser vs mecânica (21 vs. 11 minutes; P < 0.01 e (40 745 vs. 20989 mGycm2; P = 0.04);
• Efeitos adversos e tempo de internação foram semelhantes entre os grupos.

As limitações do estudo estão na amostra relativamente baixa, que tange às indicações restritas da litotripsia após falha da CPRE e DBGP, bem como na avaliação de apenas a metodologia a laser, sem comparar a eletro-hidráulica, apesar da equivalência de efetividade dos dois métodos.

Embora os limites impostos pelo alto custo do dispositivo, com necessidade de expertise do uso de colangioscopia, e baixa disponibilidade desta tecnologia nos centros de endoscopia, Deprez et al. avaliou maior economia e menor custo no grupo da litotripsia intraductal devido a maior taxa de sucesso e menor número de CPREs no tratamento da coledocolitíase complexa. Salvo limitações do custo de saúde, país e moeda diferente do estudo, as justificativas de menor custo-efetividade são válidos.

Ademais, com o desenvolvimento de outras marcas de colangioscópios e a maior abrangência desta tecnologia, espera-se que esse método diagnóstico e terapêutico se popularize e se torne um novo arsenal ao endoscopista.

Tratamento endoscópico dos cálculos biliares difíceis

Autolith

Referências

1. Angsuwatcharakon P, Kulpatcharapong S, Ridtitid W, et al. Digital cholangioscopy-guided laser versus mechanical lithotripsy for large bile duct stone removal after failed papillary large-balloon dilation: a randomized study. Endoscopy. 2019 Nov;51(11):1066-1073. doi: 10.1055/a-0848-8373. Epub 2019 Feb 20. PMID: 30786315.
2. ASGE Standards of Practice Committee; Buxbaum JL, Abbas Fehmi SM, Sultan S, et al. ASGE guideline on the role of endoscopy in the evaluation and management of choledocholithiasis. Gastrointest Endosc. 2019 Jun;89(6):1075-1105.e15. doi: 10.1016/j.gie.2018.10.001. Epub 2019 Apr 9. PMID: 30979521; PMCID: PMC8594622.
3. Manes G, Paspatis G, Aabakken L, et al. Endoscopic management of common bile duct stones: European Society of Gastrointestinal Endoscopy (ESGE) guideline. Endoscopy. 2019 May;51(5):472-491. doi: 10.1055/a-0862-0346. Epub 2019 Apr 3. PMID: 30943551.
4. Deprez PH, Garces Duran R, Moreels T, et al. The economic impact of using single-operator cholangioscopy for the treatment of difficult bile duct stones and diagnosis of indeterminate bile duct strictures. Endoscopy 2018;50:109-18.

Como citar este artigo

Kum AST, Ide E, Nunes BCM. Litotripsia Intraductal na Colangiopancreatografia Retrógrada Endoscópica. Disponível em Endoscopia Terapeutica 2023, vol. 1. https://endoscopiaterapeutica.net/pt/litotripsia-intraductal-na-colangiopancreatografia-retrograda-endoscopica/

Paciente do sexo feminino, 54 anos, hígida e sem comorbidades prévias. Submetida a primeira colonoscopia (índice) de rastreio para câncer colorretal, assintomática.

À colonoscopia foi identificado uma lesão espraiada, planoelevada pseudodeprimida e de crescimento lateral não granular (Paris 0-IIA + IIC), localizada em cólon transverso distal, medindo cerca de 23 mm no maior diâmetro, apresentando prolongamentos laterais e cavalgando uma haustração.

Realizado propedêutica endoscópica com cromoscopia digital e com corantes de superfície (ácido acético e indigo carmin) com padrão de criptas predominantemente III S e III L de kudo (frequentemente associado a histologia adenomatosa e com displasia de baixo grau)  (figuras de 1 a 4), sem características de invasão submucosa. Não foram realizadas biópsias (evitar fibrose durante terapêutica).

Procedimento Terapêutico

Realizado nova colonoscopia eletiva para proceder à retirada da LST. Optado pela técnica de mucosectomia com imersão em água (“underwater”) (figura 5) – UEMR, com ressecção completa da lesão em monobloco (figura 9). A revisão do leito não demonstrou sinais de lesão residual ou complicações imediatas (sangramento/perfuração) (figuras 6 e 7). Fechamento do leito cruento com três endoclipes (figura 8). Procedimento executado ambulatorialmente e transcorrido sem intercorrências, com duração de 30 minutos, seguido de alta.

Anatomopatológico da peça mostrou tratar-se de adenoma tubular com displasia de baixo grau (displasia moderada), margens profundas e laterais livres, e ausência de invasão linfovascular. Procedimento considerado curativo.

Vídeo do procedimento

Conclusões

O caso demonstra que a mucosectomia com imersão em água (“underwatwer”) como preconizado por Kenneth Binmoeller é uma opção segura e tecnicamente factível para ressecção de lesões de crescimento lateral (especialmente aquelas que necessitam remoção em monobloco).

Como citar este artigo

Viera BB. Caso clínico: Paciente feminino, 54 anos, hígida e sem comorbidades prévias. Submetida a primeira colonoscopia (índice) de rastreio para câncer colorretal, assintomática. Endoscopia Terapeutica 2023 Vol 1. Disponível em: https://endoscopiaterapeutica.net/pt/caso-clinico-paciente-feminino-54-anos-higida-e-sem-comorbidades-previas-submetida-a-primeira-colonoscopia-indice-de-rastreio-para-cancer-colorretal-assintomatica/